成人の腸管突出症: Think Cancer!
要旨
腸重積は成人ではまれな現象であり、通常は腸閉塞を呈する。 小児の腸重積症とは異なり、成人の腸重積症は特発性であることは少なく、良性・悪性腫瘍などの二次的原因を伴うことが多い。 ほとんどの症例は外科的に治療されるが，最近のデータでは，短節の成人腸重積症で，腸閉塞，画像上の腫瘤，結腸病変，悪性腫瘍の体質症状などの高リスクの特徴を持たない患者には，より保存的な管理アプローチが提案されている． 我々は，外科的切除と補助化学療法が奏功した，疑わしくない空腸腺癌による成人腸重積症のまれな症例を報告する。 我々は、画像検査で容易に可視化できないunsuspected malignant tumorsを見逃さないために、成人の腸重積症患者には保存的アプローチよりも外科的アプローチを支持する
© 2020 The Author(s). S. Karger AG, Basel発行
Introduction
腸重積はまれな腸閉塞の一種で、腸の近位ループ（腸重積）が遠位ループ（腸重積）内に伸縮し、内腔の閉塞をもたらすと定義されている … 小児ではよく見られるが、成人の腸閉塞は非常にまれで、推定発生率は2例/100万人/年である。 小児の腸重積症は一般に特発性（原発性）で、回腸が大部分を占めるが、まれに胃、結腸、小腸の残部を侵すこともある。 生後4ヶ月から10ヶ月の男児に最も多くみられます。 興味深いことに、4価のロタウイルスワクチン接種により、接種児の腸重積症のリスクがわずかに高くなります（10万人あたり1.5人の過剰症例）。 一方、AI は 90％の症例で基礎疾患（二次性）と関連しており、男女とも同様に発症する。 AIは52％が小腸に、38％が大腸に発生し、10％が胃と外科的ストーマを侵す。 AI の臨床症状は多様で、しばしば非特異的である。 患者は、びまん性の腹痛、吐き気、嘔吐、血便、食習慣の変化、腹部膨満感などを呈することがある。 臨床検査では、腹部膨満感やびまん性の腹部圧痛を示すことがあるが、異常が認められないことも多い。 これらの臨床所見は、炎症性腸疾患、腹膜癒着による腸閉塞、感染性胃腸炎など、他の多くの一般的な疾患と類似しているため、AIの臨床診断はかなり困難である。 AIを診断するためには高い疑い指数が必要であり、そのためにしばしばコンピュータ断層撮影（CT）などの画像検査が必要となる。 特に、CTの普及により、AIの術前診断の割合が増加している。 小児では80％以上の症例が静水圧浣腸で軽快しますが、AI症例の大半は外科的介入を必要とします。 未治療の腸重積は生命を脅かす可能性があり、腸の膨張が進行し、その結果、内腔圧が上昇し、最終的には微小血管の虚血、組織の壊死とそれに続く腸管穿孔、腹膜炎につながる。 したがって、これらの合併症を回避するためには、AIの早期診断と治療が重要である。 本報告では，悪性空腸腫瘍を背景にAIを発症し，効果的な診断と治療が行われた1例を紹介する．
Case Presentation
69歳非糖尿病女性が3日前から精神状態の変化、吐き気、嘔吐、腹部不快感で受診した。 血便や下血はなかったが、食欲不振と過去6カ月間の20ポンドの体重減少を認めた。 過去に心房細動、関節リウマチ、慢性閉塞性肺疾患、甲状腺機能亢進症の既往があった。 2年前から鉄欠乏性貧血の既往があり、直前のヘモグロビンは7.4であった。 2年前に行われた食道・胃・十二指腸内視鏡検査では出血源は発見されなかった． 鉄剤の経口投与によりヘモグロビンは11.7に改善した。 腹部手術の既往はない。 20年以上前からタバコを1日5〜9本吸っていたが、飲酒や違法薬物の使用は否定していた。 悪性腫瘍の家族歴はないとのことであった。 診察の結果、血圧139/70、脈拍91/分、体温97.6°F、室温での酸素飽和度100％、体重120ポンドであった。 頭頸部検査では、軽度の外眼筋があり、頸部や鎖骨上リンパ節腫脹はなかった。 肺と心臓の検査は正常であった。 腹部は中程度の膨満でびまん性の圧痛があり、四肢に浮腫はなかった。
来院時の全血球計算（CBC）では、白血球数5,100/μL、ヘモグロビン8.4g/dL、平均体積81.9 fl、血小板数17万2千/μLだった。 1年前のCBCではヘモグロビンが10g/dLであった。 入院時，ブドウ糖41mg/dL（経口摂取量減少のためと思われる）を認め，ブドウ糖点滴静注により治療した． 精神状態の改善と十分な水分補給の後、腹部・骨盤のCT検査が行われ、小腸の腸重積による高度の腸閉塞が発見された（図1）。 骨盤の中程に転移点が確認されたが、腫瘤は確認できなかった。 開腹手術により腸重積を確認し（Fig.2）、中腸10cmを切除した。 病理所見では，空腸に中分化型浸潤性腺癌（5cm）が認められ，局所的に壊死が見られた（Fig.3）。 リンパ管への浸潤は認めなかった。 切除断端はすべて陰性で、リンパ節転移は3個中1個のみ陽性であった。 胸部CT検査では転移を認めず。 病期はT3N1M0（III期）であった。 術後回復後，5-fluorouracil, leucovorin, oxaliplatinによる術後補助化学療法を12サイクル施行したが，忍容性は良好であった。 治療終了後，再度のCT検査で再発の所見は認められなかった。 CBCは正常で、ヘモグロビンは14.1g/dLであった。
図1.
骨盤内CT検査による小腸腸管混在の様子。
図2.
空腸の腸捻転を示す手術像
図3.空腸の腸捻転
図4. 3.
切除した空腸のヘマトキシリン・エオジン染色切片に腺癌に一致する腺形成性悪性細胞を示す（倍率40倍）
考察
AIは迅速に認識し治療しなければ重篤な合併症を引き起こす可能性を持つ稀な臨床症状である． 腸閉塞性（小腸に限局）、大腸性（大腸に限局）、回腸性（回腸末端が上行結腸に脱出）、回盲性（回盲弁が腸瘻の起点となる）に分類されることが多い。 また、病因により良性、悪性、特発性に分類される。 小児例では90％以上が特発性である。 小児ではパイエル板と呼ばれる回腸末端のリンパ組織の肥大が腸重積の起点と考えられており、ウイルス感染が引き金となることがある。 一方、AI の病因は、癌、メッケル憩室、大腸憩室、リンパ腫、脂肪腫、狭窄、転移性病変、ポリープ、炎症性病変などである。 腺癌は成人小腸腸瘻の30%、大腸腸瘻の66%を占める。
小児腸瘻の古典的症状として、疝痛性腹痛、カレントゼリー便、ソーセージ状の触知できる腹部圧痛腫の三徴があるが、成人ではめったに遭遇することはない。 患者の大半は、腸閉塞の症状および徴候を呈する。 小児では、腹部超音波検査は腸重積の迅速かつ高感度なスクリーニング検査であり、「ドーナツサイン」や「偽腎臓の外観」を明らかにすることができる。 成人では、CTスキャンの方がより正確であることがわかった。 ある研究では、CTスキャンの診断精度はほぼ100％であると報告されている。 CT 外観には通常、”target”、”bull’s-eye”、ソーセージ状の二重リング病変が含まれる。 一方、成人では、腸管浮腫、空気-液体レベル、および糞便量の多さにより、超音波検査の信頼性は低いことが判明した
腸重積に対する治療方法は様々である。 回盲部は小児で最もよく見られるタイプであるため、空気圧または静水圧による浮腫を利用することで、しばしば減量に成功する。 また、腸肛門側腸捻転は通常、自然に縮小する。 あるいは、AIは歴史的に外科的に治療されてきた。 AIに対する手術的アプローチと非手術的アプローチを比較した無作為化臨床試験は不足している。 しかし、最近の研究では、放射線性腸閉塞の82%までが非手術で安全に治療できることが示唆されている。 しかし、この方法は、悪性腫瘍のような潜在的に重大な基礎疾患を見逃さないよう、十分な注意を払いながら行う必要がある。 腸閉塞を呈する患者、画像上腫瘤を認める患者、悪性腫瘍の体質的症状（体重減少、食欲不振、寝汗など）を有する患者、（悪性腫瘍との関連性が高い）結腸・回腸結節患者では、手術的アプローチが必要である。 成人の腸重積は3.5cm以下であり、上記のような特徴はなく、自己限定的であることが多いため、非手術的治療を考慮することもある。 本症例は小腸閉塞と著しい体重減少（体重の14％）を呈し、いずれも基礎疾患として悪性腫瘍が疑われたため外科的治療が行われた。 外科的治療を行う場合，小児では腸重積を縮小し，成人では切除する必要がある． 悪性腫瘍が疑われる場合は、腸管および腸間膜の腫瘍学的一括切除を行う。 結腸・直腸瘤では、術前の大腸内視鏡検査は基礎疾患の同定に有用であり、適切な手術計画の立案に役立つことがある。 しかし、大腸生検は組織の虚血による穿孔の危険性が高いため、慎重に行う必要がある。 AI の予後は、その背景にある病態に大きく左右される。 結論として、AIは悪性腫瘍のような重篤な病態の現れである可能性があり、その場合、術後に適切な抗腫瘍療法を行うべきである。 低リスクの患者には保存的治療が提案されたが，本患者のように治癒可能な悪性腫瘍を見逃さないために，外科的アプローチを支持する。
Statement of Ethics
患者は論文発表に際して書面によるインフォームドコンセントを提供した。
Disclosure Statement
全著者は本研究に関連する利益相反がないことを開示した。
Funding Sources
著者はいかなる資金も受け取っていない。
Author Contributions
Tarik Hadid, MD, MPH, MSは、患者から同意を得、患者のケアを行い、患者のデータを集め、文献を調べ、原稿の初期案を書き、その後の版を修正した。 Haidy Elazzamy, MD,切除標本の病理診断のレビュー、原稿の病理診断図の作成、原稿のレビューと編集を行った。 Zyad Kafri, MD, MS, review, edited, and supervised the process of constructing manuscript to the final version.
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著者連絡先
Tarik Hadid, MD, MPH, MS
内科学部門（Department of Internal Medicine, Wayne State University
School of Medicine, 540 E Canfield Street
Detroit, MI 48201 (USA)
E-Mail [email protected]
論文・掲載内容
Received: 2019年11月03日
受理されました。 2019年12月17日
オンライン公開。 2020年01月20日
発行日：1月～4月印刷ページ数。 7
図の数。 3
Number of Tables: 0eISSN: 1662-0631 (Online)
詳細についてはこちらをご覧ください。 https://www.karger.com/CRG
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